www.medigraphic.org.mx R ADM CASO CLÍNICO / CLINICAL CASE T umor odontogénico adenomatoideo. Reporte de un caso. Adenomatoid odontogenic tumor. Report of a case. Sebastián Bressan,* Analia Contreras Lafuente,** Bertha Valdovinos Zaputovich,*** María Susana Briend,+ Sássari Sandoval,++ Liset Eliana Osnaghi Díaz Colodrero+++ RESUMEN ABSTRACT El tumor odontogénico adenomatoide (TOA) es una lesión benigna, The adenomatoid odontogenic tumor (TOA) is a rare, uncommon, infrecuente, clasifi cada por la OMS dentro de los tumores odon- WHO-classifi ed lesion in odontogenic tumors with ectomesenchyma, togénicos con participación del ectomesénquima que muestra una which shows a very peculiar histological morphology. This pathological morfología histológica muy peculiar. Esta entidad patológica es de entity is of low prevalence representing 0.1% of the tumors and cysts baja prevalencia, representa 0.1% de los tumores y quistes de los of the jaws with rare recurrences. Its frequency of appearance is more maxilares con raras recidivas. Su frecuencia de aparición es más co- common in young patients, generally females, of greater presentation mún en pacientes jóvenes, generalmente mujeres, de mayor aparición in the upper jaw, asymptomatic, associated with unruptured teeth en maxilar superior, asintomático, asociado a dientes sin erupcionar (mainly canines) that presents diff erential diagnoses among other more (principalmente caninos) que plantea diagnósticos diferenciales entre aggressive lesions such as dentigerous cyst and ameloblastoma. We otras lesiones de mayor agresividad como el quiste dentígero y el present the case of a nine-year-old patient with tumor lesion in the left ameloblastoma. Se presenta el caso de una paciente de nueve años de upper jaw of 40 days of evolution. Clinically there is absence of the tooth edad con lesión tumoral en el sector del maxilar superior izquierdo de 23. A panoramic radiograph is indicated, in which the presence of the 40 días de evolución. Clínicamente hay ausencia del órgano dentario tooth 23 is observed in the orbital fl oor of the upper left jaw. Surgical número 23. Se indica la realización de una radiografía panorámica, en removal is performed with a presumptive diagnosis of dentigerous la cual se observa la presencia del órgano dental 23 en el piso de órbita cyst; the total of the lesion was biopsied, with defi nitive diagnosis by del maxilar superior izquierdo. Se procede a la remoción quirúrgica histopathology of TOA with good odontological clinical evolution. con diagnóstico presuntivo de quiste dentígero, se biopsia el total de la lesión, con diagnóstico defi nitivo por histopatología de TOA con buena evolución clínica odontológica. Palabras clave: Pediatría, neoplasia epitelial, tumor odontogénico, Key words: Pediatrics, epithelial neoplasia, odontogenic tumor, adenomatoide. adenomatoid. * Odontólogo Especialista. Auxiliar docente de Primera Categoría en la + Médico Especialista en Anatomía Patológica, Mgter. en Oncología Molecular, Cátedra de Cirugía I, Universidad Nacional del Nordeste (UNNCA). Servicio Jefa del Servicio de Anatomía Patológica, Profesor Titular de la Cátedra de de Cirugía y Traumatología Buco-Maxilofacial del Hospital Juan Pablo II. Anatomía Patológica, Facultad de Odontología, UNNCA. ** Odontólogo Especialista. Servicio de Cirugía y Traumatología Buco- ++ Médico Especialista en Anatomía Patológica, Jefa del Servicio de Anatomía Maxilofacial del Hospital Juan Pablo II. *** Médica Especialista en Anatomía wPatowlógicwa, M.gmter. een OdncoilograpPahtolóigcica .deol Horspgital. Jmuan Pxablo II.gía +++ Becaria de Investigación de Postgrado, Secretaria General de Ciencia y Molecular, Jefa del Servicio de Anatomía Patológica del Hospital Juan Técnica, Docente adscripta de la Cátedra de Anatomía Patológica, Facultad de Pablo II, Profesor Titular de la Cátedra de Anatomía Patológica, Facultad Odontología, UNNCA. de Medicina, Profesor Titular de la Cátedra de Histología, Facultad de Odontología, UNNCA. Corrientes, Argentina. Recibido: 02 Mayo 2017. Aceptado para publicación: 13 Julio 2017. Revista ADM 2017; 74 (4): 206-211 206 www.medigraphic.com/adm Bressan S y cols. T umor odontogénico adenomatoideo INTRODUCCIÓN ción eosinófila en su interior que le dan su denominación. Entre las células epiteliales es frecuente detectar canti- El tumor odontogénico adenomatoide representa de dades variables de material eosinófilo amorfo, referido 3 a 7% del total de los tumores odontogénicos y sólo por algunos autores como «gotas eosinófilas». De forma cerca de 750 casos se han reportado en la literatura. A ocasional pueden aparecen calcificaciones esféricas pesar de la evidencia de que las células tumorales son de- interpretadas como formación de esmalte abortivo, que rivadas del epitelio del órgano del esmalte, se ha sugerido explican las imágenes radiológicas de tipo mixto en esta que la lesión se origina de los remanentes de la lámina clase de tumores, así como la presencia de grupos celu- dental. Los tumores odontogénicos adenomatoides se lares que recuerdan la estructura del tumor odontogénico limitan a pacientes jóvenes y dos tercios de todos los epitelial calcificante, en los que puede llegar a formarse casos son diagnosticados en pacientes de 10 a 19 años un material extracelular eosinófilo de aspecto amiloideo.6 de edad. Tienden a aparecer en la porción anterior de la Se ha descripto pigmentación de melanina en células mandíbula y maxilar y están relacionados con el canino odontógenas y en el estroma. no erupcionado. Los pacientes femeninos son afectados dos veces más que los masculinos.1 CASO CLÍNICO Descrito por primera vez en 1907 por Dreiblat como adenoameloblastoma,2 fue también denominado como Se presenta a la guardia del Hospital Pediátrico Juan Pablo tumor adenomatoide ameloblástico, si bien Philipsen y II una paciente de nueve años de edad sin antecedentes Birn3 propusieron en 1969 el término TOA (tumor odon- clínicos de interés, oriunda de la ciudad de Paso de los togénico adenomatoideo) indicando que no se trataba de Libres. El motivo de la consulta radicaba en una asimetría una variedad de ameloblastoma, esta denominación fue facial producto de una tumoración en la zona superior aceptada en la primera clasificación de tumores odonto- izquierda del maxilar (Figura 1). génicos de la OMS establecida en 1971.4 En la inspección clínica se aprecia el aumento de El término TOA es sin duda más idóneo, puesto que volumen de esta zona del maxilar con sintomatología estos tumores son claramente benignos, a diferencia de dolorosa a la palpación y zonas crepitantes. los ameloblastomas, con muy baja tendencia a la recidiva En la radiografía panorámica se observa el canino tumoral, lo que hace innecesario realizar tratamientos superior izquierdo (diente 23) retenido a nivel del piso quirúrgicos amplios o agresivos y sólo está indicado un orbitario rodeado de una zona radiolúcida, por lo cual se curetaje simple tumoral en conjunto con la extirpación indica realización de tomografía computarizada (TC). En del diente asociado. la TC se evidencia una zona radiolúcida bien circunscripta Se han descripto tres formas o subvariedades clínicas que contiene al canino superior retenido en la cercanía teniendo en cuenta su ubicación, todas con histología del piso orbitario y zonas con finas calcificaciones adya- similar: la forma folicular (que representa 73% de los TOA) centes (Figura 2). con una localización central intraósea que se muestra La paciente es derivada a la Unidad de Cirugía como un área quística unilocular de carácter radiolúcido Maxilofacial Infantil para su intervención quirúrgica en relación con un diente no erupcionado o impactado con diagnóstico preoperatorio de quiste dentígero. El (generalmente el canino), simulando la imagen de un quis- tratamiento quirúrgico consistió en la extirpación del te dentígero; la forma extrafolicular (24%) de localización quiste, desbridamiento de la cavidad ósea y extracción central, pero sin relación con una estructura dentaria y del canino incluido bajo anestesia general. Se procedió a que puede confundirse con quistes periapicales u otras incisión intraoral de longitud suficiente para exponer toda lesiones quísticas y tumorales de los maxilares y por último la zona involucrada, seguida de la disección subperiósti- la forma periférica, la más infrecuente (3%) que afecta la ca y el acceso dentro del seno maxilar. Se utilizó el tipo mucosa gingival y que a menudo es calificada preope- de acceso Caldwell-Luc, se hizo enucleación mediante ratoriamente como «épulis fibrowso» wo fibwrom.ma ginegidvali.5graopdohntieccto.moíar ingcl.umyendxo la cápsula quística. Posterior- Su aspecto histológico es peculiar y característico, mente se rellenó la cavidad con hueso bovino (Bio-Oss), presenta varios patrones celulares, se observan células siendo la evolución postquirúrgica satisfactoria. El material basofílicas de núcleos elongados o fusiformes que forman extraído fue enviado para análisis anatomopatológico con nódulos arremolinados. En otras circunstancias muestra el protocolo correspondiente (Figura 3). células cilíndricas con núcleos polarizados, conformando La pieza quirúrgica obtenida a través del desbrida- estructuras pseudoductales o glanduliformes con secre- miento comprendía varios fragmentos irregulares de co- Revista ADM 2017; 74 (4): 206-211 207 www.medigraphic.com/adm Bressan S y cols. Tumor odontogénico adenomatoideo Figura 1. Se observa aumento de volumen en región geniana izquierda indurada y asintomática. Figura 2. En la TC se evidencia una zona radiolúcida bien circunscrita, en la que el canino superior retenido se presenta en cercanía del piso de la órbita y con zonas fi nas de calcifi - caciones adyacentes. loración grisácea de consistencia blanda, que agrupados revestimiento de células cilíndricas, homogéneas y de medían 0.8 x 0.7 cm y un canino (0.9 x 0.5 cm) producto núcleos con frecuencia polarizados hacia su base. A nivel de la exodoncia. El estudio histológico mostró una estruc- intercelular y de forma dispersa aparecían pequeñas esfé- tura dentaria sin alteraciones, acompañada de fragmentos rulas basofílicas calcificadas así como áreas de contorno de tejido fibroso correspondientes a la cápsula, en cuyo irregular de depósitos amorfos e hialinos (Figura 4). El interior se apreciaban numerosos nidos sólidos de ele- diagnóstico fue tumor odontogénico adenomatoide de mentos epiteliales de aspecto wodowntowgén.imco deispdueisgtosr aptihpo ifcolic.uolarr agso.cimadox a la retención del diente canino.en formaciones nodulares sólidas con una disposición celular arremolinada. Los elementos que conformaban DISCUSIÓN estas estructuras eran de morfología basaloide con núcleos monomorfos, ovales o fusiformes, algo hipercromáticos, El TOA es un tumor benigno raro en los maxilares, de ori- aunque sin evidencia de atipias ni actividad mitótica. gen odontogénico, a menudo se confunde clínicamente Mezclados con estas estructuras, aparecían formaciones con otras entidades como el quiste dentígero, debido a la pseudoglandulares, algunas de aspecto tubular con un asociación de ambos a la corona de un diente retenido.7,8 Revista ADM 2017; 74 (4): 206-211 208 www.medigraphic.com/adm Bressan S y cols. T umor odontogénico adenomatoideo A. Central (intraóseo) • Folicular: (dentígero) cuando el tumor está asociado a la corona de un diente retenido, fundamentalmente con el canino superior; representa 70% de los casos. El diagnóstico presuntivo más común es de quiste dentígero • Extrafolicular: Ecsutaen doc eulm tuemntor e nso e elastbáo rrealdaoc ipoonra dMoe cdoignr alap hcoicrona de un diente retenido. El diagnóstico presuntivo más frecuente se hace con quiste residual, glóbulo maxilar o periodóntico lateral, en dependencia de la localización intraósea de la lesión B. Periférico (extraóseo) • En esta variante a menudo se encuentra un diagnóstico clínico presuntivo de fi broma periférico, granuloma periférico de células gigantes o granuloma piógeno Figura 3. Disección subperióstica y acceso dentro del seno maxilar. Acceso utilizado tipo Caldwell-Luc, enu- cleación mediante odontectomía incluyendo la cápsula quística. En el año 1991 Philipsen etw al.9w reawliza.rmon uenad cilag- racpulhar, ipceri.aopicralg y e.nm tercxio medio radicular; las variantes sificación del TOA en tres variantes de acuerdo con los folicular y extrafolicular ocurren en 97% de todos los TOA hallazgos clínicos y radiográficos de la lesión: y de éstos 73% son de tipo folicular.10,11 La valoración clínica completa de los pacientes, así De acuerdo con Philipsen el tipo extrafolicular del como la incidencia, su relación con los órganos dentarios TOA puede ubicarse en cuatro diferentes lugares: intraó- no erupcionados, principalmente el canino maxilar, el seo sin relación con órgano dentario retenido, intrarradi- crecimiento lento, asintomático, sin antecedentes trau- Revista ADM 2017; 74 (4): 206-211 209 www.medigraphic.com/adm Bressan S y cols. T umor odontogénico adenomatoideo Figura 4. Microfotografía H&E, 100x, lesión bien circunscrita por una cápsula constituida por proliferación epite- lial que forma estructuras sólidas y de aspecto tubular con zonas calci- fi cadas. Figura 5. Evolución de la paciente a los 12 meses de tratamiento. máticos o infecciosos en el área afectada al igual que su sulada y poco agresiva. La recurrencia es rara.14 En estos tamaño, el cual generalmente no excede de 3 cm pro- casos de defectos postquirúrgicos en la integridad ósea porcionan una ayuda importante para complementar su pueden combinarse con materiales biocompatibles como diagnóstico diferencial.12,13 hidroxiapatita, hueso liofilizado o regeneración tisular Este tumor es conocido como el tumor de los «dos guiada. En el caso presentado se eligió un xenoinjerto tercios», pues aparece con mayor frecuencia en la se- para el relleno óseo debido a la ubicación y tamaño del gunda y tercera décadas de la vida, 2/3 de los casos se defecto óseo consecuente. presentan en la zona anterior del maxilar, 2/3 ocurre en el sexo femenino y 2/3 está asociado a un diente retenido, CONCLUSIÓN usualmente el canino. Todo esto similar a lo observado en el caso que presentamos. Se presentó un caso de una paciente con un tumor odon- Aunque es común en la zona anterior del maxilar togénico adenomatoide, lesión poco frecuente. Se anali- superior, se han reportado caswos dwe TwOA. mlocaelizdadoi genr apzahroinc los. eosturdgios. amnatoxmopatológicos que confirmaron el la mandíbula entre las raíces del canino y el primer pre- diagnóstico de tumor odontogénico adenomatoide, el cual molar. Desde el punto de vista histológico en ocasiones es importante diferenciar de un quiste dentígero o de un puede mostrar áreas del tumor odontogénico epitelial ameloblastoma uniquístico, sobre todo en cuanto a su tra- calcificante, rasgo no evidente en este caso.5,14 tamiento y pronóstico. La evolución clínica e imagenológica El tratamiento de elección es la cirugía conservadora, de la paciente fue muy buena, lo que sugiere la acertada debido a que el TOA es una lesión benigna, bien encap- terapéutica de la resección tumoral conservadora (Figura 5). Revista ADM 2017; 74 (4): 206-211 210 www.medigraphic.com/adm Bressan S y cols. T umor odontogénico adenomatoideo BIBLIOGRAFÍA 9. Philipsen HP, Samman N, Ormiston IW, Wu PC, Reichart PA. Variants of the adenomatoid odontogenic tumor with a note on 1. Neville BW, Damm DD, Allen CM, Bouquot JE. Oral and tumor origin. J Oral Pathol Med. 1992; 21 (8): 348-352. maxillofacial pathology. 3rd edition. Saunders Elsevier; 2009. pp. 10. 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